Leiomioma de íleon: reporte de un caso

Juan Carlos Urbina Rodríguez,¹ Nadia Malpartida Beraún,² Ítalo Jesús Álvarez Arangoitia,¹ Wilder Ramos Castillo³

¹ Escuela de Medicina Humana. Universidad Peruana de Ciencias Aplicadas.
2 Servicio de Gastroenterología.
3 Servicio de Anatomía Patológica y Laboratorio Clínico del Hospital Nacional Edgardo Rebagliati Martins. Lima, Perú.

Acta Gastroenterol Latinoam 2019;49(2):153-158
Recibido: 24/01/2018 / Aprobado: 19/06/2018 / Publicado en www.actagastro.org el 17/06/2019

Resumen

Los leiomiomas son neoplasias benignas de músculo liso que pueden ser encontradas ocasionalmente en el intestino del­gado y representan una causa rara de hemorragia gastroin­testinal. Se reporta el caso de una mujer de 58 años con an­tecedentes de cinco episodios de hemorragia gastrointestinal, transfusiones de sangre y anemia crónica en el último año. Consulta por dolor en el hemiabdomen inferior, melena, he­matoquezia, náuseas y astenia que había presentado durante los cuatro días previos. Los estudios de laboratorio revelaron solo anemia moderada. En la ecografía se observó una masa pélvica en la región paravesical derecha, de bordes definidos, vascularizada y con un diámetro de 60 x 40 milímetros. Se realizó la cirugía en la que se extrajo una tumoración dependiente del íleon distal a 100 centímetros de la válvu­la ileocecal, muy vascularizada, firmemente adherida al asa intestinal, de consistencia renitente y ubicada en el borde antimesentérico. El estudio anatomopatológico reveló un leiomioma de íleon, positivo para marcador alfa actina y negativo para CD117 y S-100.

Palabras claves. Leiomioma, hemorragia gastrointestinal, íleon.

Ileon’s leiomioma: a case report

Summary

Leiomyomas are benign neoplasms of smooth muscle that can occasionally be found in the small intestine and represent a rare cause of gastrointestinal hemorrhage. We report a case of a 58-year-old woman with a history of five previous epi­sodes of gastrointestinal hemorrhage, blood transfusions and chronic anemia in the last year. She presented pain in the lower abdomen, melena, hematochezia, nausea and asthe­nia during the previous four days. The auxiliary laboratory studies revealed only moderate anemia. Ultrasound showed a pelvic mass in the right paravesical region, with defined edges, vascularization and a diameter of 60 x 40 millime­ters. Surgery was performed in which distal ileum-dependent tumor was extracted at 100 centimeters from the ileocecal valve, highly vascularized, firmly attached to the intestinal loop, of renitent consistency and located on the antimesenter­ic border. The anatomopathological study revealed an ileum leiomyoma, positive for alpha actin marker and negative for CD117 and S-100.

Key words. Leiomyoma, gastrointestinal hemorrhage, ile­um.

Las neoplasias del intestino delgado son raras y com­prenden solo del 1 al 5% de todas las neoplasias gas­trointestinales.¹ Los leiomiomas son neoplasias benignas provenientes del músculo liso. En el tracto gastrointesti­nal, el estómago es el órgano más comúnmente afectado, seguido del intestino delgado, donde el yeyuno es la por­ción afectada con más frecuencia.²

Su crecimiento puede tener patrones intraluminal, intramural y extraluminal. La sintomatología es variable y depende de la localización y la vascularización del tu­mor. Debido a su naturaleza benigna, estos tumores son generalmente asintomáticos al principio, por lo cual el diagnóstico se obtiene de manera accidental. Sin embar­go, cuando presenta síntomas, la hemorragia es su pre­sentación más común, seguida de obstrucción por intu­suscepción o crecimiento hacia el lumen.³

A continuación, presentaremos un reporte de caso de una mujer de 51 años con hemorragia digestiva baja de origen desconocido y anemia severa crónica secundaria a leiomioma en íleon distal.

Caso clínico

Mujer de 51 años de edad, residente en Perú, con antecedentes de múltiples hospitalizaciones en el úl­timo año debido a la presencia de melena y hemato­quezia, así como de anemia crónica (8,2 mg/dL a 11,4 mg/dL), que requiere transfusión sanguínea. En dichas oportunidades los estudios endoscópicos no fueron contributarios.

La paciente refiere un tiempo de enfermedad del epi­sodio actual de cuatro días. Presenta dolor abdominal tipo cólico en hemiabdomen inferior de moderada in­tensidad, melena 1 a 2 veces al día, hematoquezia 3 a 4 veces al día, nausea y astenia. Al examen físico: TA: 100/60mmHg, FC: 98 latidos por minuto, FR: 18 res­piraciones por minuto y SaO2: 97%. La paciente estaba despierta, en regular estado general, con palidez +/++++ y tinte ictérico en piel. El abdomen blando, depresible, ruidos hidroaéreos de adecuado tono y frecuencia, con ausencia masas palpables y presencia de leve dolor en hemiabdomen inferior. Se le realizan exámenes auxilia­res en los que se halla anemia moderada (con hemog­lobina 8,9 mg/dL), discreta leucocitosis sin desviación izquierda (11.030/ml), plaquetopenia leve (144.000/ ml), hipoalbuminemia (3,3 mg/dL), hiperbilirrubine­mia a predominio indirecto (bilirrubina total 3,5 mg/ dL, bilirrubina indirecta 2,6 mg/dL, bilirrubina directa 0,8 mg/dL).

Se realiza una endoscopía alta: se describe el estóma­go con eritema difuso incipiente en la mucosa de cuerpo y el duodeno con abundante contenido bilioso; las de­más estructuras sin alteraciones. Impresión diagnóstica: gastritis superficial leve. Se realiza una colonoscopía: lesión elevada a 20 cm de la válvula ileocecal correspon­diente a un adenoma tubular según estudio de anatomía patológica. También se realiza una ecografía abdominal: hígado con leve aspecto esteatósico, vesícula biliar au­sente, resto de las estructuras sin alteraciones. Se observa una masa sólida de bordes definidos de 60 x 40 mm, de ubicación paravesical derecha que no llega a contac­tarla, impresiona en contacto con el fondo uterino que muestra vascularización, se destaca una imagen fistulosa periférica a la lesión (Figura 1).

Con base en la sintomatología y los resultados pre­vios se sugiere la impresión diagnóstica de hemorragia digestiva de origen desconocido, a descartar neoplasia maligna versus tumoración vascular. Posteriormente, se realiza un estudio gammagráfico con glóbulos rojos marcados, en el cual se evidencia una captación pato­lógica persistente en hipogastrio, proyectada en región paravesical derecha y adyacente a las asas intestinales descritas, hallazgos que son sugerentes de corresponder a una tumoración vascularizada (Figura 2).

Se procede a realizar una angiotomografía: lesión ocupante de espacio de 58 x 45 x 45 milímetros (diáme­tros máximos ventrodorsal/latero-lateral/cráneo-caudal) de densidad blanda, que no presenta calcificaciones, con probable dependencia intramural de asa ileal distal so­bre fosa ilíaca derecha y que impronta mucosa adyacen­te. Muestra isodensidad a vasos arteriales de la arteria mesentérica superior en la fase arterial y venosa, lo que sugiere presencia de cortocircuitos arteriovenosos (Figu­ra 3). Impresiona dependencia vascular arteriovenosa de mesentérica superior. Los hallazgos descritos sugieren comportamiento benigno con probable etiología vascu­lar y con menor probabilidad de tratarse de un proceso neoplásico de baja agresividad con cortocircuitos arte­riovenosos. Con los nuevos resultados se hace el diag­nóstico de tumoración vascular dependiente del íleon distal.

Figura 1. Ecografía abdominal que muestra una masa pélvica en la región paravesi­cal derecha. Presenta bordes definidos, vascularización y un diámetro de 60 x 40 mm.

Figura 2. Gammagrafía con glóbulos rojos marcados que muestra una acumulación pro­gresiva del radiofármaco proyectado en el hipogastrio lateralizado a la derecha. Los ha­llazgos sugieren tumoración vascularizada adyacente a asas intestinales delgadas (íleon).

Figura 3. Presencia de lesión ocupante de densidad blanda, sin calcificaciones y con probable dependencia intramural de asa ileal distal sobre FID. Impresiona dependencia vascular ar­teriovenosa de la arteria mesentérica superior. Sugiere comportamiento benigno con probable etiología vascular.

Se decide realizar laparotomía exploratoria con re­sección intestinal más anastomosis latero-lateral. Se ha­lla tumoración dependiente de íleon distal a 100 cm de válvula ileocecal de 6 x 6 cm, muy vascularizada, fir­memente adherida a asa intestinal pero libre de resto de estructuras, de consistencia renitente que se ubica en borde antimesentérico.

El examen anatomopatológico de la pieza operatoria concluye: neoplasia mesenquimal de pared del intestino delgado, de 5 x 3,5 cm de diámetro, localizada a 2 cm de borde quirúrgico más cercano. La tumoración tiene patrón fusiforme y se dispone a nivel de submucosa y muscular propia sugerente. El estudio inmunohistoquí­mico revela positividad a marcador alfa actina (Tabla 1).

La paciente fue dada de alta sin otra complicación y hasta el momento del presente reporte se encuentra asintomática.

Tabla 1. Resultado de inmunohistoquímica.

Discusión

En el caso se presenta una mujer de 51 años, con an­tecedentes de melena y hematoquezia, anemia crónica y que requirió transfusión sanguínea.

Sin embargo, la mayoría de las hemorragias del in­testino delgado son de presentación insidiosa, estables y ocultas. La prevalencia de lesiones del intestino delgado se ha estimado en ~ 5-10% en pacientes con hemorragia gastrointestinal. En pacientes con hematemesis, melena y después de haber tenido una endoscopía superior y colonoscopía inicial negativas o incompletas, como en el caso de la paciente. Una segunda evaluación deberá rea­lizarse explorando el intestino delgado.⁴

El diagnóstico en pacientes hemodinámicamente es­tables con hemorragia activa se puede realizar mediante una TC multifásica (CTA) para identificar el sitio del sangrado. En cambio, en pacientes con sangrado gas­trointestinal agudo y tasas más lentas de sangrado (0,1- 0,2 ml / min) se debe realizar una gammagrafía con gló­bulos rojos marcados.⁴ Posterior a la realización de estos estudios, se plantearon los diagnósticos diferenciales de neoplasia de probable etiología vascular como heman­gioma, angiodisplasia y telangiectasia; o neoplasia con cortocircuitos arteriovenosos.

En cuanto al tratamiento quirúrgico, en casos de he­morragia masiva del intestino delgado, puede ser útil y muestra resultados excelentes con lesiones discretas, como tumores o malformaciones arteriovasculares localizadas. Las lesiones más difusas, como las angioectasias múlti­ples, se tratan endoscópicamente en la operación.⁴

En el estudio anatomopatológico se reveló un leio­mioma de íleon. Este tipo de tumores pueden ser asinto­máticos, o pueden ser muy vasculares y ulcerarse, siendo el frecuente sangrado. Con menos frecuencia se presenta obstrucción por invaginación intestinal o crecimiento intraluminal.⁵

Asimismo, un estudio realizado en un hospital de referencia en Perú encontró que en más del 50% la he­morragia digestiva baja se asociaba a enfermedad diverti­cular colónica (47,5%) y proctitis actínica (10,9%), y en un 3,5% era de origen indeterminado.⁶ Los leiomiomas se encuentran dentro del grupo de causas de hemorra­gia digestiva procedente del intestino delgado, y en Perú dentro del grupo indeterminado debido a que hay un bajo reporte de casos sobre esta etiología.

Los leiomiomas se originan en el músculo liso, la muscularis mucosae e incluso en la musculatura de los pequeños vasos de la pared digestiva. Por lo general, son lesiones infiltrantes, que también toman la forma de protuberancias polipoides y raramente de tumores exofíticos.⁷ Las características tomográficas del leiomio­ma no son específicas e indistingibles de otros tumores estromales gastrointestinales; la mayoría de los casos se presentan como masas polipoides o intramurales homo­géneas redondas, bordes lisos y captadoras de contraste. Generalmente son lesiones solitarias y pueden ser clasi­ficados según su ubicación en subseroso, intramural o submucoso.⁵

En cuanto a inmunohistoquímica, los leiomiomas muestran casi siempre expresión difusa positiva para los marcadores Alfa actina de musculo liso (SMA), desmina y caldesmon y son negativos para S100, CD34 y CD117.⁸ En el presente reporte se observó positividad a SMA y resultados negativos para S100 y CD117 (Figura 4). Los otros estudios no fueron explorados.

Consideramos que el presente reporte es de utilidad por la presentación infrecuente de los leiomiomas en el intestino delgado. Además de la importancia del estu­dio de inmunohistoquímica de las neoplasias estromales aporta información relevante en el diagnóstico y pronós­tico de los pacientes.

Figura 4. A. Cortes histológicos con hematoxilina-eosina a 10X que muestra proliferación neoplásica de células fusiformes musculares lisas con un patrón en remolino, en capa muscular de intestino delgado. Inmunohistoquímica: B. Negativo para S100. C. Negativo para CD117. D. Positivo para actina de músculo liso.

Conflicto de intereses. Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

Sostén financiero. No se solicitó ningún apoyo financiero para la elaboración del caso.

Referencias

1. Wroński K, Kaczor J, Masłowski Z. Duodenal leiomyoma – a rare case report. Magy Seb 2017; 70: 232-234.
2. García E, Ruescas F, Estaire M, Martín J, González L. Anorectal leiomyoma: a case report and literature review. Revista de Gas­troenterología de México 2014; 79: 58-60.
3. Cengiz H, Yıldız S, Kaya C, Ekin M. A diagnostic dilemma of acute abdomen in pregnancy: Leiomyoma of the small intestine. J Turk Ger Gynecol Assoc 2014; 15: 60-62.
4. Gerson LB, Fidler JL, Cave DR, Leighton JA. ACG Clinical Gui­deline: diagnosis and management of small bowel bleeding. J Gas­troenterol 2015; 110: 1265-1287.
5. Sokhandon F, Al-Katib S, Bahoura L, Copelan A, George D, Sco­la D. Multidetector CT enterography of focal small bowel lesions. Abdom Radiol 2017; 42: 1319-1341.
6. Rojas-Domínguez J, Carvallo-Michelena A, Piscoya A, Guzmán E. Factores asociados a mal pronóstico en pacientes con sangra­do digestivo bajo en un hospital público. Rev Gastroenterol Per 2016; 36: 293-303.
7. Diaconescu MR, Diaconescu S. Mezenchymal (Non-epithelial) “Non-GIST” Tumors of the Digestive Tract. Chirurgia 2012; 107: 742-750.
8. Leni A, Barresi V, Reggiani Bonetti L, Branca G, Caruso RA, Tuccari G. Cytohistological and immunohistochemical characte­ristics of spindle-shaped mesenchymal neoplasms occurring in the gastrointestinal tract. Scandinavian Journal of Gastroenterology 2017; 52: 291-299.

Correspondencia: Juan Carlos Urbina Rodríguez
Conjunto Habitacional San Joaquín J-103 IV etapa
Tel.: 051 968340644
Correo electrónico: u201210412@upc.edu.pe

Acta Gastroenterol Latinoam 2019;49(2):153-158